Slaapproblemen bij kinderen met Angelman Syndroom: het effect van gedragsinterventie.

Slaapproblemen komen veel voor bij kinderen met het Angelman syndroom (50-90%).
Ouders benoemen dat er problemen zijn met in- en doorslapen (meer dan de helft
van de kinderen is vaker dan twee keer wakker *s nachts) en *s ochtends weer
vroeg wakker zijn. Kinderen slapen gemiddeld slechts 5 tot 6 uur per nacht.
Ouders ervaren stress, slapen al jaren geen nacht meer door en slapen soms uit
noodzaak afwisselend bij hun kind in bed. Ook het dagelijkse functioneren
(uitvoeren van activiteiten, leervermogens e.d.) van de kinderen kan negatief
beïnvloed worden door slaapgebrek en slaapproblemen verhogen de kans op het
optreden van probleemgedragingen (agressie, hyperactiviteit) overdag met
ontstaan van vicieuze circels. Wij willen meten of een gedragsmatige
behandeling de slaapproblemen bij kinderen met het Angelman syndroom
verbetert. Onze bevindingen kunnen leiden tot een evidence based
behandelmethode voor slaapproblemen bij kinderen met het Angelman syndroom.
Hierdoor kunnen slaapproblemen naar verwachting aanzienlijk worden verminderd
of zelfs voorkomen worden door vroegtijdige slaap-educatie van nieuwe ouders,
alsmede de nadelige gevolgen die deze slaapproblemen met zich meebrengen.

In dit onderzoek voeren we een gedragsmatige behandeling uit om slaapproblemen
bij kinderen met het Angelman syndroom te behandelen en analyseren we de
effecten hiervan op de slaap. Dit kan leiden tot een evidence based
behandelmethode voor slaapproblemen.

Primaire uitkomsten: (significante) verbetering van de kwantiteit van slap en
slaapgedrag. Gedefinieerd als 10% of meer toename van aantal uren slaap 's
nachts en CSI afname met 2 punten (CSI geeft de ernst van het
slaapgedragprobleem weer) of daling onder de 4 punten (< 4 is geen klinisch
relevant slaapprobleem).

Secundaire uitkomsten: (significante) verbetering van de kwaliteit van leven
van kind en ouders, vermindering van probleemgedrag overdag, toename slaap van
ouders, verbetering melatonine-waarde, verbetering slaaphygiene en vermindering
van stress bij de ouders.

Voor de volledige groep worden significante verbeteringen beoogd.
Op kindniveau wordt een verbetering van de slaapproblemen beoogd, waarbij ook
een niet-significant effect door ouders als zeer waardevol kan worden beschouwd
(bijvoorbeeld: kind wordt nog 1x per nacht wakker in plaats van 3x).

Ouders van tenminste 16 kinderen met Angelman syndroom worden gedurende 6 weken
getraind in het behandelen van de slaapproblemen van hun kind. Een
gedragstherapeut komt twee keer op huisbezoek en er is wekelijks telefonisch of
Skype contact met de ouders, om hen zo optimaal mogelijk te begeleiden in het
behandelproces. Twee en vier weken na de behandeling zal er nogmaals contact
zijn tussen ouders en gedragstherapeut voor twee boostersessies gericht op
voorkomen danwel aanpak van recidief problematiek. Er zullen ook tenminste 16
kinderen met Angelman syndroom niet behandeld worden voor hun slaapproblemen:
zij vormen de controlegroep. Het betreft hier een randomnized controlled trial:
door de veranderingen in het slaapgedrag en de slaaptijd bij zowel de
behandelde groep als de controlegroep te vergelijken na afloop van deze
interventie, kan bepaald worden of deze effectief is. Om de effecten van de
behandeling zo betrouwbaar mogelijk te meten, zal er gebruik worden gemaakt van
een combinatie van vragenlijsten en dagboeken en van data uit actimeters en
videocamera*s. Zoals eerder omschreven zijn er 3 meetmomenten: baseline, 12
weken en 26 weken na start behandeling. De meetmomenten van de kinderen uit de
behandel- en controlegroep zullen gelijktijdig verlopen, zodat beide groepen
optimaal vergelijkbaar zijn.

Er zullen diverse behandeltechnieken worden ingezet om in- en doorslaapproblemen en daaraan gerelateerde gedragsproblemen te verminderen. Deze behandeltechnieken zijn los van elkaar en in combinatie effectief gebleken uit wetenschappelijk onderzoek bij kinderen met een ontwikkelingsstoornis. De technieken zullen aangepast worden op de kenmerken van het Angelman syndroom, op de slaapproblemen van het kind en op de mogelijkheden van het gezin, maar hebben wel een vaste opbouw en trainingsrationale, zodat de behandelingen onderling vergelijkbaar blijven. Er wordt gewerkt aan een slaaproutine (bv. vaste volgorde van activiteiten), goede slaaphygiene (bv. donkere kamer), vaste bed- en wektijden, opschuiven van de bedtijden wanneer kind niet binnen 20 minuten inslaapt (bedtime fading), behandeling van probleemgedrag (extinctie of graduele verwijdering van ouders uit bed/slaapkamer van kind) en behandeling van nachtelijk ontwaken (door gepland wakker maken van het kind). Ouders worden in al deze technieken gecoached door een gedragswetenschapper, zowel telefonisch als middels huisbezoeken.

De risico's voor het kind zijn nihil: de speekselverzameling zal naar
verwachting zonder problemen verlopen en het risico dat ouders tussentijds
stoppen met onderzoek worden als zeer klein beschouwd, zeker gezien de
mogelijke opbrengst van het onderzoek.

De belasting van de ouders is redelijk: zij moeten gedurende 3 weken data
verzamelen:
- dagelijkse een dagboek bijhouden (3x7 dagen, circa 15 min/ dag; totaal ca.
315 minuten)
- 6 vragenlijsten invullen (3x ca. 70 minuten)
- speeksel verzamelen (ca. 60 minuten totaal)
- camera en actimeter aan- en uitzetten gedurende 3x7 dagen (1 minuut per keer).

Daarnaast moet tenminste één ouder aanwezig zijn tijdens de sessies met de
gedragswetenschapper (in totaal 8 sessies gedurende 10 weken, ongeveer 30
minuten per sessie) en zal deze ouder de dagelijks de interventies uitvoeren
die besproken zijn met de gedragswetenschapper. Tevens zal deze ouder tussen de
sessies door een slaapwerkboek bij houden, om de voortgang van de interventies
te kunnen monitoren.

Deze belasting lijkt groot. Echter, ouders van deze kinderen zijn nu dagelijks
ook veel tijd kwijt aan het (weer) in slaap krijgen van hun kind. Dit vaak zeer
moeizame proces leidt er niet zelden toe dat kinderen bij ouders in bed slapen,
of dat de ouder bij het kind in bed slaapt. De belasting van ouders is dan ook
al zeer groot. Wij verwachten dat er in de eerste weken van de behandeling een
lichte stijging zal zijn in de tijd die de ouder kwijt is aan het (weer) in
slaap krijgen van het kind, maar dat dit al na een paar sessies minder zal
worden. Uiteindelijk zal de belasting van de ouder dus afnemen in vergelijking
tot de periode voor de behandeling. Naarmate het kind beter en/of langer zal
slapen, zal de belasting van de ouder verder afnemen.