Welke verschillen zijn er in de kauwbewegingen bij gezonde kinderen en kinderen met een cerebrale parese?

Kauwen is een ritmische oraal motorische activiteit, waarbij de coördinatie van
de mondspieren en gewrichten aangestuurd wordt door het centrale zenuwstelsel
(Forster et al., 2006; Lund et al., 2006). Een efficiënt kauwproces vereist
herhaalde bewegingen van de onderkaak in combinatie met roterende bewegingen
van de tong en motorische activiteit van de lippen en wangen (Sakaguchi et al.,
2003; Rogers et al., 2005). De ontwikkeling van het kauwen is op de leeftijd
van ongeveer 6 jaar voltooid (Le Révérend et al., 2013).

CP-kinderen hebben een beperking op het gebied van de coördinatie en aansturing
van de spieren. Dit resulteert naast grof motorische bewegingsbeperkingen ook
in verminderde mondmotorische bewegingen (Rosenbaum, 2007). Eén van de gevolgen
hiervan is een verminderde kauwfunctie.
CP-kinderen vertonen in hun kauwvaardigheid:
- een verminderde kauwsnelheid, waardoor het eten van voedsel dat gekauwd moet
worden meer tijd kost
- een verminderde bewegingscoördinatie, waardoor het voedsel minder gekauwd
wordt
- als gevolg van de verminderde coördinatie en bijkomende beperkingen een
groter risico op verslikken, een verminderde spijsvertering en verminderde
natuurlijke gebitsreiniging.
Hierdoor zijn CP-kinderen beperkt ten opzichte van gezonde leeftijdgenootjes in
het verwerken van vast voedsel (Bell et al., 2010, Matsuo et al., 2008). Dit
heeft sociale consequenties (participatieniveau), bijvoorbeeld het niet mee
kunnen eten bij traktaties of het eten in een restaurant.

In de klinische praktijk van logopedisten die met kinderen met CP te maken
hebben, is er behoefte aan instrumenten voor diagnostiek en/of evaluatie van
ontwikkeling of interventie van het kauwen. De beperking van observationeel
onderzoek is dat de tongbewegingen en de spieractiviteit van de kauwspieren en
bewegingen van de kaak niet objectief gemeten kunnen worden. Om deze objectief
te meten zijn o.a. studies met echografie, electromyografie (sEMG) en
kinematica uitgevoerd bij volwassenen en kinderen. De Felicio et al., 2013
toonden met sEMG en kinematica onderscheidende resultaten bij volwassenen met
temporomandibulaire gewrichtsklachten t.o.v. gezonde proefpersonen. Ook zijn er
onderzoeken uitgevoerd waarbij de combinatie sEMG en kinematica bij kinderen
vanaf 6 jaar werden toegepast voor kauwbewegingen bij een open beet (o.a.
Piancino et al., 2009). Kinematica om de kaakbeweging in beeld te krijgen,
wordt al succesvol bij baby*s vanaf 7 maanden toegepast (o.a. Wilson et al.,
2012). Deze onderzoeken betreffen veelal de kaakbeweging tijdens het kauwen en
presenteren geen gegevens van de tongbeweging. Daarnaast zijn er weinig
onderzoeken die natuurlijke voedselproducten gebruiken of de betrouwbaarheid
en/of discriminatieve validiteit van de methoden vaststellen. Echografie is
frequent toegepast om beelden van de tong te maken bij het slikken en
articulatie (Blissett et al. (2007); Bressmann et al. (2010). De tongbeweging
tijdens het natuurlijk kauwen is maar beperkt beschreven met echografie. Tevens
is er weinig bekend over de gebruikte methodiek en analysemethoden.

In het voortraject van deze studie is door de onderzoekers een
observatie-instrument ontwikkeld om de verwerking van vast voedsel bij kinderen
te meten, zijn objectieve meetinstrumenten onderzocht en zijn analysemethoden
ontwikkeld. Als eerste werd een kauwobservatie- en evaluatie instrument
(KOE-NL) ontwikkeld en getest op betrouwbaarheid en discriminatieve validiteit.
Vervolgens werd de test-hertest betrouwbaarheid van de meting van de
kaakbeweging en spieractiviteit met behulp van kinematica en sEMG vastgesteld.
Met sEMG is het mogelijk om de activiteit van en samenwerking tussen de orale
spieren (M. Masseter, M. Temporalis en M. Digastricus) te meten. Met kinematica
kunnen de kaakbewegingen (grootte, richting en snelheid) over drie richtingen
bestudeerd worden. Daarnaast werd een methode ontwikkeld om de tongbewegingen
met behulp van echografie in kaart te brengen.

Resultaten van de voorbereidende studies
1. Kauw observatie en evaluatie (KOE-NL).
Het Kauwobservatie en -evaluatie (KOE, NL) instrument is ontwikkeld m.b.v. drie
Delphirondes met 15 experts. Het definitieve instrument bestaat uit 8 items, te
scoren op een ordinale 4-puntschaal. Op basis van drie happen brood en drie
happen koek van 59 gezonde kinderen (6 - 48 mnd.) en 38 CP-kinderen (24 - 72
mnd) is het instrument beoordeeld op (i) interbeoordelaarsbetrouwbaarheid
(Gwet*s Agreement coëfficiënt = 0.51-0.98), (ii) interne consistentie
(Cronbach*s alfa > .70), (iii) construct validiteit (relatie
KOE-NL-score-leeftijd; r=0.73; p<0.01 voor gezonde kinderen en r= 0.23; p=0.05
voor CP-kinderen) en (iv) vloer- en plafondeffecten; deze waren afwezig (Remijn
et al., 2013; Remijn et al., 2014). De KOE-NL is geschikt om het kauwen te
beoordelen, echter de scores geven onvoldoende betrouwbare resultaten op de
intra-orale tongbeweging tijdens het kauwen, zoals laterale tongbeweging en het
aantal keren slikken voordat de bolus weggeslikt is.
Dit onderzoek was goedgekeurd door de Medisch ethische commissie van READE te
Amsterdam (nummer: NL 40472.048.12)

2. Oppervlakte electromyografie (Surface electromyography; sEMG) en kinematica
(bewegingsleer)
sEMG en kinematica onderzoek zijn simultaan uitgevoerd bij 12 volwassen
proefpersonen. Het doel van dit onderzoek was om inzicht te krijgen in de
normale kauwbeweging en om de test-hertest betrouwbaarheid van een aantal
relevante parameters vast te stellen. Tijdens dit onderzoek werden 5 stukjes
brood en koek in 2 verschillende afmetingen (groot en klein) aangeboden. Voor
de analyses zijn kauwcycli 2 t/m 5 gebruikt. Gekeken is of de verschillende
voedselconsistenties ook tot verschillende uitkomsten leidden.
De resultaten toonden een goede test-retest betrouwbaarheid met ICC (two-way
random, agreement, average measurement) = 0.80-0.98. Voor alle parameters is er
een Bland & Altman analyse gedaan en zijn de Minimal Detectable Differences
(MDD) vastgesteld. De maximale sEMG is in deze pilot gemeten met behulp van een
maximale bijtkrachtmeting op een kunststof bijtslang. Dit leverde tussen
proefpersonen een grote variatie in het % sEMG tijdens de happen. We verwachten
dat we de maximale bijtkracht stabieler kunnen vaststellen met een
bijtkrachtmeter (Koc et al., 2010).

3. Echografie (Ultrasound).
Tijdens het kauwen zijn echometingen van de tongbeweging gemaakt. Met de
echometingen worden de bewegingen van de breedte (transversaal) en lengte
(sagittaal) doorsnede van de tong tegelijkertijd in beeld gebracht (zie
afbeelding 2). De breedte- en lengtedoorsnede van echometingen van vier gezonde
proefpersonen en twee personen met CP zijn handmatig ingetekend door twee
beoordelaars (3 trials per persoon). De waarde van de ICC*s toonden een goede
intra- en interbeoordelaarsbetrouwbaarheid (0.79-0.91 resp. 0.75-0.87) voor het
intekenen. Er zijn duidelijke aanwijzingen voor verschillen in de transversale
tongbewegingen tussen gezonde proefpersonen en personen met CP m.b.t. de
verplaatsing en de snelheid van verplaatsing van het hoogste punt van de tong
en de frequentie van op- en neergaande beweging en links-rechts beweging. De
sagittale tongbewegingen toonden beperkte verschillen op deze parameters.
Het moment van slikken is achteraf tijdens de analyse vastgesteld. Hierdoor is
de duur van de analyse niet volledig betrouwbaar. Om de betrouwbaarheid van de
kauwduur te vergroten is het nodig om de start van de slikfase objectief vast
te stellen. Hierbij stellen we voor om een akoestisch signaal te gebruiken voor
het vaststellen van de slikfase bij verder onderzoek (Borr et al., 2007).
(Remijn, Weijers, Nijhuis-van der Sanden, Groen, de Korte, et al. artikel in
bewerking)

Via verschillende methoden willen we de dynamiek van het kauwen bij gezonde
kinderen en kinderen met CP in kaart brengen. De methoden zijn in enige mate
complementair aan elkaar. Gezien de beperkingen van de methoden hebben we alle
methoden nodig om het beeld van kauwvaardigheid compleet te krijgen. In de
klinische praktijk is de KOE-NL het meest toegankelijk. Dat instrument willen
we valideren met de andere methoden.

Vraagstelling:
1. Kunnen we kauwbewegingen bij gezonde kinderen en kinderen met CP meetbaar
maken met behulp van KOE-NL, sEMG, kinematica en echografie ?

2. Kunnen we de resultaten van de KOE-NL en objectieve meetmethoden (sEMG,
kinematica en echografie) gebruiken om *normale* en *afwijkende* kauwbewegingen
te onderscheiden?

Kinderen komen eenmalig naar de Sint Maartenskliniek voor het onderzoek. Er
vinden 2 sessies plaats. Per sessie worden 5 (en 2 reserve) stukjes bruin brood
met smeerworst of chocopasta (afhankelijk van de smaakvoorkeur) en 5 (en 2
reserve) stukjes van een koekje aangeboden. De reserve stukjes worden eventueel
aangeboden om 5 goed te beoordelen trials te verkrijgen. De grootte van de
stukjes brood en koek is 1,5 cm2 . In totaal wordt 3/4 boterham zonder korstjes
en 1* koekje gegeten. Daarnaast wordt 20 maal gekauwd op een waxtablet (soort
kauwgom) (plasticine modelling wax, non-toxic DIN EN-71). Deze waxtablet
verandert niet qua consistentie tijdens het kauwproces. Deze waarde dient als
referentiewaarde voor de kauwbeweging bij brood en koek. Na 20 kauwbewegingen,
wordt de waxtablet uit de mond verwijderd. Er is geen gezondheidsrisico in
geval dat de waxtablet per ongeluk doorgeslikt wordt. In kauwonderzoek bij
kinderen (5-12 jaar) met een spierziekte is eerder gebruik gemaakt van deze
waxtablet. Ouders mogen de gehele sessie bij hun kind aanwezig zijn en het eten
aanbieden.
Beide onderzoeken vinden aansluitend plaats met een korte pauze voor
ontspanning. De volgorde van de sessies wordt ad random vastgesteld.

Sessie 1: Echografie in combinatie met een video-opname t.b.v. het
observatie-instrument KOE-NL.
De transducer van de echografie wordt onder de mondbodem gehouden en de
stethoscoop wordt aan de zijkant van de hals tegen het strottenhoofd gehouden
tijdens het eten. Beide apparaten geven een minimale druk op de mondbodem en
hals en beïnvloeden het natuurlijk kauwen niet. Simultaan wordt de video
opgenomen om achteraf de kauwsessies te beoordelen met de KOE-NL.
Dit onderzoek neemt ongeveer 20 minuten in beslag.

Sessie 2. Eerst worden de kinematica markers en sEMG kastjes op het hoofd
bevestigd. De maximale bijtkracht wordt vastgesteld met behulp van de
bijtkrachtmeter die als referentiewaarde geldt voor de relatieve
spieractiviteit. De geluidssensor wordt tegen het strottenhoofd gehouden om
het moment van slikken vast te stellen. Dit vervangt het sEMG kastje onder de
mondbodem. Dit onderzoek zal ongeveer 45 minuten in beslag nemen i.v.m. het
plakken van de markers.

De belasting voor de kinderen is 2 uur voor het onderzoek. De kinderen krijgen
voor hen bekende producten te eten, namelijk brood en koek.
De ouder mag gedurende het onderzoek bij het kind aanwezig zijn en het kind het
voedsel aanbieden. Er worden EMG markers op het gezicht geplakt. Deze worden
geassocieerd met voor het kind aantrekkelijk stripfiguur. Daarnaast kauwt het
kind op een waxtablet dat aan een flosdraadje bevestigd is. Er is niet meer
risico op verslikken dan in de normale eetsituatie van het kind.
Er worden in de mond geen handelingen verricht.
Het onderzoek interfereert niet met de behandling, maar vereist wel een bezoek
aan de Sint Maartenskliniek.