Exploreren van cognitieve en linguistische verschillen die de vooruitgang in spraakverstaan na activatie van een cochleair implantaat in volwassenen kunnen voorspellen

Volwassenen die na afloop van hun spraak- en taalontwikkeling doof zijn
geworden en een cochleair implantaat [CI] krijgen, staan voor een grote
uitdaging: zij moeten leren om een ongewoon en tamelijk kunstmatig klinkend
auditief signaal te verstaan. Toch laten patiënten binnen de eerste weken na de
activatie van hun implantaat een indrukwekkende vooruitgang in hun
spraakwaarneming zien. Echter, niet alle patiënten zijn even succesvol en de
vooruitgang die patiënten laten zien, varieert sterk tussen individuen. Terwijl
sommige patiënten zes maanden na activatie van hun implantaat met meer dan 65%
in hun spraakverstaan zijn vooruitgaan, hebben andere patiënten met een
verbetering van 2% nauwelijks een vooruitgang geboekt (Heydebrand et al.,
2007). Dit levert de vraag op welke individuele factoren van invloed zijn op de
gewenning aan het spraaksignaal van een cochleair implantaat. Kennis omtrent
deze factoren kan helpen om aangepaste en geïndividualiseerde trainingen en
revalidatieprogramma's te ontwikkelen en om patiënten een realistisch beeld van
de te verwachten effecten van een CI binnen de eerste maanden te bieden.

De laatste jaren zijn met name stoornisgerelateerde variabelen als mogelijke
factoren voor het optreden van individuele verschillen in CI-gewenning
bestudeerd. Ofschoon aangetoond werd dat de leeftijd waarop het gehoorverlies
is ontstaan (e.g., Kaplan et al., 2003), de tijd die is verstreken sinds het
ontstaan van het gehoorverlies (b.v., Chan et al., 2007; Hamzavi et al., 2003;
Holden et al., 2013; Oh et al., 2003), en in geringere mate de etiologie (b.v.,
Blamey et al., 1996; Geier et al., 1999) en de leeftijd op moment van
implantatie (b.v., Holden et al., 2013) invloed hebben op het spraakverstaan
van volwassenen na implantatie, blijken deze factoren slechts 10% tot 21% van
de totale variantie in de spraakgewenning aan een cochleair implantaat te
kunnen verklaren (vgl., Blamey et al., 1996; Blamey et al., 2013). Dit
suggereert dat er nog andere factoren zijn die van invloed zijn op de
individuele vooruitgang die patiënten in hun spraakverstaan boeken.

Een mogelijke factor zouden de individuele cognitieve vaardigheden van de
ontvanger van een cochleair implantaat kunnen zijn. Vooral bij kinderen wordt
beargumenteerd dat individuele verschillen in cognitieve vaardigheden zoals
attentie, leer- of geheugencapaciteit de grote variatie in de prestatie met een
cochleair implantaat kunnen verklaren (Ingvalson & Wong, 2013; NIH Consens
Statement, 1995; Pisoni et al., 1999). Onderzoekers hebben inderdaad gevonden
dat maten van inhibitie (Horn et al., 2005), korte termijngeheugen (Cleary et
al., 2000; Edwards & Anderson, 2014; Pisoni et al., 1999; Willstedt-Svensson et
al., 2004), werkgeheugen (Cleary et al., 2000; Pisoni & Davis, 2003;
Willstedt-Svensson et al., 2004) en de vaardigheid om nieuwe woorden te leren
(Davidson et al., 2014) geassocieerd zijn met de resultaten van kinderen met
een CI op taaltests. Kinderen worden echter op een zo jonge leeftijd
geïmplanteerd, dat het meten van hun cognitieve of verbale vaardigheden
voorafgaand aan de operatie niet uitvoerbaar is. Bovendien, hangen de talige en
de cognitieve ontwikkeling van kinderen sterk met elkaar samen en kunnen zij
zelfs een wisselwerking laten zien. Aan de ene kant zouden cognitieve
vaardigheden de succesvolle gewenning aan een cochleair implantaat en daardoor
de taalontwikkeling kunnen bevorderen. Aan de andere kant zou de vergrote
toegang tot auditieve en linguïstische input die een kind na de implantatie
ervaart, de cognitieve ontwikkeling van het kind kunnen stimuleren,
bijvoorbeeld door het aandachtsvermogen van het kind gunstig te beïnvloeden
(Khan et al., 2005).

Het testen van postlinguaal dove mensen, die de cognitieve en linguïstische
vaardigheden normaal konden ontwikkelen, maakt het mogelijk om de invloed van
specifieke cognitieve vaardigheden op het gewenningsproces op een directere
manier te meten. Bovendien is het aantal postlinguaal dove mensen, die een CI
ontvangen, sinds enkele jaren snel aan het stijgen. Toch wordt de mogelijke
invloed van cognitieve vaardigheden op het vermogen van patiënten om spraak met
een cochleair implantaat succesvol te gaan verwerken nauwelijks onderzocht.
Eerdere studies hebben gevonden dat werkgeheugen (Lyxell et al., 1998) en de
vaardigheid om snelle, visuele reeksen te verwerken (Gantz et al., 1993;
Knutson et al., 1991) gerelateerd zijn aan de mate van spraakverstaan op negen
tot achttien maanden post operatie. Een recentere studie laat zien dat de
prestatie van patiënten op een taak waarin ze een lijst van woorden moeten
leren en onthouden, geassocieerd is met hun vermogen om woorden te herkennen
zes maanden na CI-activatie (Heydebrand et al., 2007). Deze resultaten zijn
veelbelovend aangezien zij erop duiden dat cognitieve factoren inderdaad een
rol in gewenningsproces aan een cochleair implantaat spelen. Tot nu toe echter
hebben studies cognitieve vaardigheden alleen aan de prestatie van patiënten op
middellange of lange termijn verbonden. Aangezien nieuwe dragers van een
cochleair implantaat vooral tijdens de eerste weken na de activatie van hun
implantaat intensief en uitgebreid hoortraining ontvangen en binnen deze weken
ook de grootste vooruitgang geboekt wordt, zou kennis over de invloed van
cognitieve factoren op het initiële adaptatieproces extra waardevol zijn. Als
een beter geheugen bijvoorbeeld met een grotere vooruitgang van de
luistervaardigheden geassocieerd zou zijn, zou men de revalidatieperiode voor
patiënten met een minder goed geheugen aan kunnen passen. Hierbij valt te
denken aan het uitbreiden van het revalidatieprogramma of het aanbieden van
geheugenoefeningen.

Een aanwijzing voor de mogelijke invloed van cognitieve vaardigheden op de mate
van gewenning aan een cochleair implantaat in de eerste weken na implantatie
komt ook van studies waarin onderzoek is gedaan naar perceptueel leren in
spraak. In deze studies luisteren proefpersonen naar een ongewone spraakinput
zoals spraak van een spreker met een onbekend accent of noise-vocoded spraak
(simulatie van het auditieve signaal van een cochleair implantaat) en wordt
onderzocht hoe de proefpersonen met toenemende blootstelling vooruitgaan in het
verstaan van de nieuwe spraakinput. Verbeteringen in het spraakverstaan blijken
gerelateerd te zijn aan maten van statistisch leren (vermogen om onbewust
regelmatigheden binnen een input te ontdekken op basis van de frequentie
waarmee dingen (samen) optreden) (Neger et al., 2014b), vocabulaire (Janse &
Adank, 2012; Neger et al., 2014b) en selectieve aandacht (Janse & Adank, 2012).
Aangezien ontvangers van een cochleair implantaat ook moeten wennen aan een
nieuw en ongewoon spraaksignaal, zou aanpassing aan het geluid van een
cochleair implantaat beschouwd kunnen worden als een functioneel concept van
perceptueel leren. Deze aanname wordt ondersteunt door de bevinding dat
succesvolle CI-gebruikers verhoogde activiteit in hersenregio's laten zien
(b.v., inferior frontal gyrus en angular gyrus) (Giraud & Lee, 2007), die zowel
met perceptueel leren (Eisner et al., 2010) als met executieve functies
geassocieerd zijn (Colom et al., 2013), in vergelijking met minder succesvolle
CI-gebruikers (Lyness et al, 2013).

Verder is het belangrijk om op te merken dat de meeste studies spraakverstaan
meten door patiënten korte medeklinker-klinker-medeklinker woorden (b.v.
'kat') aan te bieden. In het alledaagse leven luisteren mensen met een
cochleair implantaat echter nauwelijks naar losse woorden. In tegenstelling tot
zorgvuldig geconstrueerd audiologisch spraakmateriaal van één enkele spreker
bestaat dagelijkse communicatie, zogenoemde conversatiespraak, uit zinnen van
verschillende sprekers die in spreektempo variëren en aarzelingen en
onnauwkeurig uitgesproken fragmenten kunnen bevatten. Audiologisch
testmateriaal verschilt dus duidelijk van conversatiespraak en daarmee ook van
het spraakmateriaal waar patiënten voornamelijk aan blootgesteld zijn tijdens
het gewenningsproces. Het verwerken van langere spraakfragmenten zou daardoor,
vanuit een ecologisch validiteitsperspectief, een geldigere maat zijn om de
vooruitgang van patiënten in het spraakverstaan mee te beoordelen. In de hier
voorgestelde studie wordt individueel spraakverstaan daarom met drie taken
geëvalueerd die in ecologische validiteit stijgen: een standaard taak waarin
klinker-medeklinker-klinker woorden herhaald moeten worden, een taak waarin
korte, nauwkeurig gearticuleerde zinnen nagesproken moeten worden en een taak
waarin doelwoorden binnen korte conversatiefragmenten geïdentificeerd moeten
worden.

Samengevat onderzoekt deze studie de rol van leervermogen, verbaal vermogen en
algemene cognitieve vaardigheden zoals verwerkingssnelheid, geheugen en
aandacht op het spraakverstaan binnen het gewenningsproces aan een cochleair
implantaat. Wij toetsen de hypothese dat individuele cognitieve vaardigheden de
hoeveelheid en het tijdverloop van de vooruitgang in het spraakverstaan binnen
de eerste drie maanden na activatie van het cochleair implantaat kunnen
voorspellen. Bovendien willen wij de hypothese toetsen dat de baat die
patiënten subjectief bij hun cochleair implantaat hebben geassocieerd is met
hun vermogen om spraak met hun cochleair implantaat te verstaan, met name als
spraakverstaan gemeten wordt door ecologisch valide taken van zinsperceptie.

Het primaire doel van deze studie is om te onderzoeken welke cognitieve
vaardigheden de individuele vooruitgang van patiënten binnen de eerste drie
maanden na activatie van hun cochleair implantaat in hun spraakverstaan kunnen
voorspellen. De hypothese is dat een deel van de variatie die patiënten binnen
de eerste weken na de activatie van hun cochleair implantaat laten zien
verklaard kan worden door individuele verschillen in leervermogen, verbaal
vermogen, verwerkingssnelheid, geheugen en aandacht.
Verder is het doel om het gebruik van ecologisch valide spraakmateriaal voor
het audiologisch testen van CI-gebruikers te evalueren ten opzichte van de
gebruikelijke audiologische testmaterialen. De hypothese is dat spraakmateriaal
dat ecologisch meer valide is dan het huidig gebruikte testmateriaal, een beter
beeld geeft van de profijt die patiënten zelf van hun cochleair implantaat
zeggen te ervaren.

Het secundaire doel van deze studie is om te onderzoeken hoe veranderingen in
de articulatienauwkeurigheid van patiënten (een maat van verbaal vermogen in
deze studie) zich verhouden tot veranderingen in de spraakwaarneming. Patiënten
die voor een cochleair implantaat in aanmerking komen, produceren vaak
onnauwkeurige klankcontrasten in hun spraak omdat zij geen auditieve feedback
meer ervaren (Lane et al., 2007). Na activatie van het cochleair implantaat
hebben patiënten weer verbeterde toegang tot auditieve feedback. De auditieve
input klinkt echter kunstmatig en de frequenties in de auditieve input zijn
opgeschoven. Patiënten moeten dus hun spraak productie afstemmen op deze
veranderde auditieve feedback (Lane et al., 2007). Onderzoek heeft aangetoond
dat de articulatienauwkeurigheid van gezonde volwassenen samenhangt met hun
vermogen om verschillen tussen spraakklanken waar te nemen (Perkell et al.,
2004a; Perkell et al., 2004b). De hypothese is daarom dat de individuele
vooruitgang in spraakverstaan van patiënten geassocieerd is met hun individuele
vooruitgang in de articulatienauwkeurigheid na de activatie van hun cochleair
implantaat.

Het betreft een exploratieve, observatieve en longitudinale studie, die
uitgevoerd wordt in één centrum. Inclusie voor deze studie zal gebeuren onder
de patiënten die zowel otologisch als audiologisch geëvalueerd en geschikt
bevonden zijn voor behandeling met een cochleair implantaat. Ongeveer 30
patiënten zullen in de studie geïncludeerd worden. Alle patiënten ondergaan de
reguliere klinische procedure met betrekking tot het ontvangen van een nieuw
cochleair implantaat.
Patiënten die meedoen aan deze studie, zullen één tot drie weken voor de
operatie getest worden op hun individuele cognitieve en verbale vaardigheden.
Follow-up bezoeken zullen één week, drie weken, zeven weken en elf weken na
activatie van het cochleair implantaat plaatsvinden. Tijdens deze follow-up
bezoeken zal het spraakverstaan met het cochleair implantaat geëvalueerd
worden. Bovendien zullen de patiënten aan het begin van ieder bezoek een korte
test met betrekking tot hun verwerkingssnelheid uitvoeren, die dient als
controle van hun alertheid en hun algemeen cognitief verwerkingsvermogen
tijdens iedere sessie dient.
Alle data worden in Case Report Forms opgeslagen.

Duur van het project
De studie zal tussen 01-01-2015 en 30-11-2015 uitgevoerd worden. In dit
tijdsinterval zullen alle postlinguaal dove patiënten die een cochleair
implantaat bij de afdeling Hearing & Implant van het Radboud UMC ontvangen,
binnen de inclusiecriteria vallen en hun deelname schriftelijk verklaren, aan
deze studie deelnemen.

Duur van de bezoeken
Alle tests zullen op het Radboud UMC uitgevoerd worden. De evaluatie van de
cognitieve en verbale vaardigheden zal 2 uren in beslag nemen en met een
preoperatief bezoek ter kennismaking van de chirurg aan het Radboud UMC
gecombineerd worden. Het testen van het spraakverstaan na de activatie van het
cochleair implantaat zal evenals gecombineerd worden met vier reguliere
follow-up bezoeken aan het Radboud UMC om patiënten zo min mogelijk te
belasten. Het eerste en laatste follow-up moment zullen 40-55 minuten duren
omdat drie verschillende maten van spraakverstaan verzameld worden en patiënten
een articulatietest gaan doen. De bezoeken voor het tweede en derde follow-up
moment zullen patiënten alleen 15 minuten extra kosten. In totaal zullen
patiënten dus vier uur verdeeld over vier maanden aan het experiment besteden.

Taken per bezoek

Cognitief en verbaal vermogen
Om de individuele cognitieve en verbale vaardigheden van een patiënt in kaar te
brengen, zullen de volgende tests uitgevoerd worden:
Leervermogen:
• Statistisch leren: Visueel artificial grammar learning taak (vermogen om
regelmatigheden impliciet te ontdekken op basis van de frequentie waarmee
dingen (samen) optreden) (Neger et al., 2014b). Omdat het belangrijk is dat
proefpersonen niet weten dat er iets te leren valt in deze taak (impliciet
leervermogen), wordt de taak patiënten uitgelegd als een taak om de motorische
snelheid te meten.
Geheugen:
• Korte termijn geheugen: Digit Span Forward Test (Daneman & Carpenter, 1980)
• Verbale korte termijn geheugen: Nonwoorden repetitie taak
• Werkgeheugen: Digit Span Backward Test (Daneman & Carpenter, 1980)
Aandacht:
• Mentale flexibiliteit: Trail-Making Test (Salthouse et al., 2000)
• Selectieve aandacht: Flanker test (Ridderinkhof et al., 1999)
Verwerkingssnelheid:
• Motorische en mentale snelheid: Digit-Symbol-Substitution task (Wechsler,
2004)
• Visueel scannen: Letter comparison task (Salthouse & Babcock, 1991)
Verbaal vermogen:
• Vocabulaire: Vocabulaire Test (Andringa et al., 2012)
• Taalvermogen: Gatenvuloefening (vermogen om snel te raden welk woord
weggelaten is uit een tekst) (Neger et al., 2014a)
• Articulatie: Woorden voorlezen die ingebed zijn in korte zinnen (vermogen om
categorieën van klanken verschillend van elkaar uit te spreken). Het is
belangrijk om op te merken dat voor de analyse van deze taak de spraak van de
patiënt tijdens het voorlezen moet worden opgenomen.

Subjectief ervaren baat van het cochleair implantaat
Om het profijt te meten dat patiënten van hun cochleair implantaat ervaren,
verzamelen we gegevens over de hoorervaring van patiënten voor en na activatie
van hun implantaat. Patiënten vullen standaard een vragenlijst voor de
implantatie in. We vragen patiënten daarom dezelfde vragenlijst elf weken na
activatie van het cochleair implantaat nog een keer in te vullen:
• Nijmegen Cochlear Implant Questionnaire (Hinderink et al., 2000)

Spraakverstaan
Om het spraakverstaan na activatie van het cochleair implantaat gedetailleerd
te evalueren, worden patiënten op drie verschillende taken getest.
Proefpersonen worden daarbij in hun beste bimodale hoorconditie getest (d.w.z.
met hoortoestel en/of CI die ze op dat moment gebruiken) om hun dagelijkse
luisterervaring te weerspiegelen.
• Spraakaudiometrie: Percentage correct herhaalde spraakklanken van auditief
aangeboden medeklinker-klinker-medeklinker woorden op 70 dB SPL. Deze taal
wordt standaard binnen de hoorrevalidatie van patiënten afgenomen en zal
patiënten die aan deze studie deelnemen dus niet extra belasten.
• Zinnen naspreken: Percentage correct herhaalde sleutelwoorden in zinnen.
Zinnen worden op een vastgelegde intensiteit van 70 dB SPL aangeboden en zijn
afkomstig uit audiologisch testmateriaal (Versfeld et al., 2000). Tijdens ieder
testmoment krijgen proefpersonen drie listen met ieder 13 zinnen aangeboden.
Ieder zin bevat drie of vier sleutelwoorden.
• Woord identificatie in conversatiespraak: Nauwkeurigheid en snelheid waarmee
patiënten uit vier mogelijke woorden het doelwoord binnen een kort fragment
conversatiespraak kunnen herkennen (Koch & Janse, 2014). Het spraakmateriaal
wordt op een luidheid van 70 dB SPL aangeboden.

Conform de risicoclassificatie van de NFU kan het risico voor deelname aan dit
onderzoek als verwaarloosbaar worden ingeschat (geen kans op schade). Het
risico om deel te nemen aan de studie is dus zeer laag en vergelijkbaar met de
standaard behandeling buiten de studie. Implantaten, operatie en
revalidatietraject zijn exact dezelfde als in de reguliere klinische praktijk
en geven dus geen extra risico's. Geen andere risico's dan de risico's die
gelden rond een standaard cochleair implantaat operatie worden voorzien. Er
zijn dus geen medisch risico's voor de proefpersoon verbonden aan deelname aan
het onderzoek.
Deelname aan de studie vereist follow-up bezoeken in dezelfde frequentie, maar
met langere duur van een deel van deze bezoeken, dan wat normaal afgesproken
wordt. Dit zal een extra (tijds)inspanning van de patiënt vragen, maar voor
deze extra inspanning zal de patiënt een financiële compensatie ontvangen
(reiskostenvergoeding voor ieder bezoek dat in verband met deze studie
plaatsvindt; plus een unieke tegemoetkoming van 40 EUR als de patiënt naar alle
afspraken is gekomen). Wij concluderen hiermee dat de risico's van deze
exploratieve studie acceptabel zijn en opwegen tegen voordelen voor
onderzoeksresultaten op een onderzoeksgebied waaraan tot nu toe weinig aandacht
besteed maar die van groot belang voor langetermijnresultaten in de revalidatie
van cochleair implantaat patiënten kan zijn.