Coping strategieën van volwassenen met refractaire epilepsie: Ontwikkeling, antecedenten en gevolgen.

Refractaire epilepsie is het niet onder controle krijgen van epileptische
aanvallen, ondanks adequate behandeling met minstens twee anti-epileptica (Kwan
et al., 2010). Hierdoor is refractaire epilepsie meer dan een medische ziekte,
waarbij het onvoorspelbare beloop van de ziekte een belangrijke factor is voor
de omgang met de ziekte, oftewel coping. Er bestaan verschillende soorten
coping strategieën, wat betekent dat niet iedereen hetzelfde omgaat met het
hebben van epilepsie. Uit verschillende studies blijkt dat patiënten met
epilepsie vaak gebruik maken van een vermijdende copingstijl en dat dit een
negatieve invloed kan hebben op verschillende facetten van het psychosociaal
functioneren. Coping strategieën fungeren daarom als primaire variabele in het
huidige project.

Om te beginnen zullen we onderzoeken welke coping strategieën volwassenen met
epilepsie vaak gebruiken in de omgang met hun ziekte en hoe deze coping
strategieën ontwikkelen over tijd. Coping wordt over het algemeen gedefinieerd
als het gebruik maken van cognitieve en gedragsstrategieën voor het omgaan met
druk, eisen en emoties betrokken bij stressvolle situaties (Lazarus & Folkman
1984). Derhalve wordt coping meestal gezien als een multidimensionaal
construct. Er is een bijzonder belangrijk onderscheid tussen aangrijpende
coping (gericht op het actief oplossen van problemen en het omgaan met
stressoren en bijbehorende emoties) en teruggetrokken omgaan (gericht op het
voorkomen of terugtrekken van problemen en het ontsnappen aan gevoelens van
distress) (Carver & Connor-Smith, 2010). In het huidige project, zullen kern
exemplaren van deze twee strategieën (actief aanpakken en vermijden) worden
beoordeeld met daarbij sociale steun zoeken, dat over het algemeen wordt gezien
als onderdeel van aangrijpende coping (Carver & Connor-Smith, 2010;
Seiffge-Krenke, Aunola & Nurmi, 2009). Eerder onderzoek heeft zich voornamelijk
gericht op cross-sectionele snapshots van coping en heeft niet gekeken naar de
ontwikkeling van coping bij patiënten met refractaire epilepsie met behulp van
longitudinale gegevens.

Ten tweede zullen we onderzoeken hoe deze coping strategieën gerelateerd zijn
aan en mogelijk van invloed zijn op de kwaliteit van leven en de frequentie en
ernst van de aanvallen bij deze patiënten. Hoewel coping strategieën niet
universeel nuttig of schadelijk zijn (Wrosch et al., 2003), heeft eerder
onderzoek gevonden dat het oplossen van problemen en sociale steun zoeken
betere fysieke en psychische gezondheid voorspellen, terwijl vermijden
slechtere resultaten voorspelt (Compas et al., 2001). Bij personen met
epilepsie blijkt de gebruikte coping stijl een belangrijke voorspeller te zijn
van het psychisch welbevinden (Kemp, Morley, & Anderson, 1999), de kwaliteit
van leven (Westerhuis, Zijlmans, Fischer, van Andel, & Leijten, 2011) en de
waargenomen ernst van de aanvallen (Oosterhuis, 1999). Door het gebruik van
longitudinale gegevens kunnen we onderzoeken of coping, kwaliteit van leven en
aanvalsfrequentie en -ernst samen ontwikkelen over tijd. Bovendien kunnen we de
richting van de effecten analyseren en onderlinge verbanden tussen de
verschillende studievariabelen identificeren. Men zou bijvoorbeeld kunnen
veronderstellen dat het gebruik van een vermijdende coping stijl zou kunnen
leiden tot een hogere frequentie van aanvallen. Een hogere frequentie van
aanvallen kan echter ook leiden tot een verdere stijging van de vermijdende
coping, waardoor een negatieve vicieuze cirkel ontstaat.

Ten derde zullen we onderzoeken hoe antecedenten (executief functioneren,
ziekte-identiteit en -percepties, en persoonlijkheid) gerelateerd zijn aan en
mogelijk van invloed zijn op deze coping strategieën. Met betrekking tot het
executief functioneren suggereert de neuropsychologische literatuur dat er een
verband is tussen coping en executieve vaardigheden. Om effectief
(planningsvermogen) om te kunnen gaan met stressoren is het nodig om terug te
kunnen denken aan vorige confrontaties met vergelijkbare stressoren
(werkgeheugen) en op hetzelfde moment coping alternatieven kunnen evalueren en
cognitieve en gedragsmatige reacties kunnen aanpassen aan de situatie
(cognitieve flexibiliteit). Uit een onderzoek met CVA-patiënten blijkt dat
tekorten in de executieve vaardigheden (vooral werkgeheugen) gepaard gaan met
een toename in vermijdende coping (Kegel, Dux, & Macko, 2014). Uit een andere
studie bij jongvolwassenen met therapieresistente depressie blijkt dat enkele
aspecten van executieve vaardigheden, namelijk inhibitie en cognitieve
flexibiliteit, de relatie tussen coping en depressieve symptomen beïnvloeden
(Morris, Evans, Rao, & Garber, 2015). Minder actieve en meer vermijdende coping
hangt samen met meer depressieve symptomen. Het blijkt dat hogere scores op
zowel inhibitie en cognitieve flexibiliteit zorgen voor minder depressieve
symptomen via meer actieve en minder vermijdende coping. Daarnaast is uit de
literatuur gebleken dat er een lage correlatie is tussen het subjectief
executief functioneren, gemeten met de BRIEF-A, en objectieve executieve
vaardigheden, gemeten met cognitieve taken. Om het executief functioneren goed
in beeld te krijgen zijn beide methodieken noodzakelijk. Vandaar dat zowel het
subjectief functioneren wordt bevraagd met de BRIEF-A als de patiënten worden
uitgenodigd om het objectief executief functioneren te meten.

Een ander potentieel belangrijke factor dat zou kunnen verklaren waarom sommige
patiënten moeilijkheden ervaren, terwijl anderen met succes omgaan met hun
ziekte, is de ziekte-identiteit van patiënten. Het begrip ziekte-identiteit
vangt de mate waarin de ziekte is geïntegreerd in de identiteit van de patiënt
(Luyckx, Rassart, en Weets, 2015). Dit is de eerste studie die zal kijken naar
deze kwestie in deze specifieke populatie. Onlangs zijn er vier dimensies van
ziekte-identiteit voorgesteld in de literatuur: engulfment (patiënten
definiëren zichzelf volledig in termen van hun ziekte, waarbij alle
levensdomeinen betrokken zijn), afstoting (de ziekte wordt gezien als een
bedreiging of als onaanvaardbaar voor de persoon) , aanvaarding (patiënten
aanvaarden hun ziekte als onderdeel van hun identiteit, naast andere sociale
rollen) en verrijking (de ziekte leidt tot positieve veranderingen in het
leven, bevoordeelt iemands identiteit en maakt het mogelijk om te groeien als
persoon). In andere chronische ziekte populaties (bijvoorbeeld patiënten met
type 1 diabetes) zijn er belangrijke associaties met depressieve symptomen,
kwaliteit van leven, en therapietrouw ontdekt (Oris et al., manuscript in
revisie). Eerder onderzoek heeft het belang van ziektepercepties in coping met
een ziekte aangetoond. Een studie van Goldstein, Holland, Soteriou en Mellers
(2005) bij volwassenen met epilepsie toonde aan dat patiënten met negatieve
ziektepercepties vaker een vermijdende coping stijl gebruiken. Patiënten die
meer het gevoel van controle over hun ziekte hadden, maakten eerder gebruik van
een meer actieve coping stijl.

Ten slotte heeft persoonlijkheid bewezen een belangrijke factor te zijn in de
manier waarop patiënten omgaan met hun ziekte (Rassart, Luyckx, Klimstra,
Moons, & Sweets, 2014). In deze studie richten we ons op de Big Five
persoonlijkheidstrekken: extraversie (betrokken zijn bij sociaal gedrag en
ervaren van positieve emoties), altruïsme (empathie laten zien en prosociaal
gedrag aangaan), nauwgezetheid (organisatorische en motivationele aspecten van
gedrag en het nemen van verantwoordelijkheid), emotionele stabiliteit (de
neiging om emotioneel stabiel te zijn en negatieve emoties te beheren), en
openheid (de manier waarop mensen zoeken en omgaan met nieuwe informatie)
(Caspi, Roberts, en Shiner, 2005). Eerder onderzoek heeft bijvoorbeeld
aangetoond dat patiënten die laag scoren op extraversie en emotionele
stabiliteit vatbaarder zijn voor depressie na epilepsiechirurgie (Wilson,
Wrench, McIntosh, Bladin en Berkovic, 2010). Onderzoek naar de rol van
persoonlijkheid in deze specifieke populatie is schaars.

Kortom, we willen meer inzicht krijgen in de coping strategieën van volwassenen
met refractaire epilepsie, de relatie met kwaliteit van leven en de
aanvalsfrequentie en -ernst en de relatie met potentiële antecedenten
(executief functioneren, ziekte-identiteit en perceptie, en persoonlijkheid).

Het doel van ons onderzoek is om een antwoord te formuleren op de volgende
vragen.

1. Hoe ziet coping er uit bij patiënten met refractaire epilepsie en hoe
ontwikkelt het over tijd?
2. Hoe hangen deze coping strategieën samen met kwaliteit van leven en
aanvalsfrequentie en -ernst (gevolgen van coping)? Kan coping deze uitkomsten
na verloop van tijd voorspellen na controle voor de effecten van demografische
en klinische variabelen (zoals geslacht, leeftijd, type epilepsie, medicatie
gebruik)?
3. Hoe kunnen executief functioneren, ziekte-identiteit en -percepties, en
persoonlijkheid samenhangen met coping strategieën na verloop van tijd
(antecedenten van coping)? Kunnen deze factoren coping strategieën voorspellen
na controle van de effecten van specifieke life-events?

Het is een observationeel, longitudinaal onderzoek met drie meetrondes (één
keer per jaar gedurende twee jaar: baseline, baseline + één jaar en baseline +
twee jaar na baseline) waarin 18-40 jarigen met refractaire epilepsie een
bundel vragenlijsten zullen invullen. Deze bundel zal bestaan uit de volgende
vragenlijsten:
- Coping: Verkorte Coping Strategy Indicator (CSI)
- Ziekte-identiteit: Illness Identity Questionnaire (IIQ)
- Persoonlijkheid: Big Five Inventory (BFI-25)
- Zelfgerapporteerd executief functioneren: Behavior Rating Inventory of
Executive Function (BRIEF-A)
- Kwaliteit van leven: Verkorte Quality of Life in Epilepsy (QOLIE-31)
- Ziekte-percepties: Brief Illness Perception Questionnaire (BIPQ)
- Ernst en frequentie van de aanvallen: Liverpool Seizure Severity Scale (LSSS)
- Life-events: één open vraag en één impact vraag

De volgende demografische en klinische variabelen zullen worden bevraagd:
- Geslacht
- Leeftijd (geboortedatum)
- Opleidingsniveau
- Werksituatie
- Etnische achtergrond
- Burgerlijke staat
- Debuutleeftijd epilepsie
- Type epilepsie
- Medicatiegebruik
- Wel/geen chirurgie
- Wel/geen psychogene niet-epileptische aanvallen (PNEA) naast de epileptische
aanvallen

Een op random geselecteerde wijze subgroep zal op drie meetmomenten (één keer
per jaar gedurende twee jaar) uitgenodigd worden om een aantal executieve taken
uit te voeren. Deze executieve taken zijn:
- Cognitieve flexibiliteit en inhibitie: Color Word Interference Test van D-Kefs
- Werkgeheugen: Cijferreeksen van de WAIS-IV-NL
- Planningsvaardigheden: Tower Test van D-Kefs
- Aandacht en snelheid van informatieverwerking: Digit symbol substitution test
van de WAIS-IV-NL

De benodigde tijd voor het invullen van de vragenlijsten per meetmoment (3, één
keer per jaar) wordt verwacht rond de 60 minuten. Een subgroep zal op drie
verschillende meetmomenten (één keer per jaar) uitgenodigd worden voor het
uitvoeren van vier executieve taken, waarvan de benodigde tijd wordt verwacht
rond de 45 minuten. Deze executieve taken zullen bij de Hans Berger Kliniek
worden afgenomen, wat voor patiënten een reistijd met zich meebrengt. Patiënten
zouden participatie en de benodigde tijd die participatie met zich meebrengt
als belastend kunnen ervaren.

Daarnaast kunnen bepaalde vragen, bijvoorbeeld omtrent depressieve symptomen,
mogelijk enig ongemak veroorzaken bij bepaalde deelnemers. Hoewel onze vroegere
ervaringen met dergelijke vragenlijstenstudies aangeeft dat dit erg beperkt is.
Indien bepaalde vragen uit de vragenlijst emoties hebben opgeroepen of indien
de persoon in kwestie moeite heeft om ze te verwerken, wordt aan de deelnemers
de mogelijkheid geboden om contact op te nemen met hoofdonderzoekers dr. Ruth
Mark en Ludo Verdyck en de onafhankelijke expert (Marrie Bekker).

Er zijn een aantal maatregelen getroffen ter bescherming van de proefpersonen.
Het geïnformeerde toestemmingsformulier wordt samen met de vragenlijstenbundel
aan de deelnemers bezorgd en de documenten dienen in een gesloten enveloppe aan
de onderzoekers te worden teruggestuurd. In deze formulieren wordt ook
expliciet de toestemming gevraagd om het elektronisch medisch dossier in te
kijken en bepaalde gegevens daaruit te halen (bijvoorbeeld type epilepsie). De
vertrouwelijkheid van de gegevens wordt op verschillende manieren gewaarborgd:

(1) Er worden enkel analyses op groepsniveau en niet op individueel niveau
verricht.
(2) Alle documenten (vragenlijsten en geïnformeerde toestemmingsformulier)
worden voorzien van betekenisloze deelnemersnummers die ons toelaten om de
vragenlijsten over tijd te koppelen en de geïnformeerde toestemmingsformulieren
te koppelen aan de vragenlijsten. Dit nummer zal gebruikt worden bij het
ingeven van de data. De gebruikte nummers en de hieraan gekoppelde lijst van
deelnemers worden apart bewaard in een beveiligd document waartoe enkel de
onderzoekers van de Universiteit van Tilburg, Kempenhaeghe-HBK en KULeuven
toegang hebben.
(3) De geïnformeerde toestemmingsformulieren en contactgegevens van de
deelnemers worden apart van de dataset en vragenlijstbundels bewaard op een
veilige plaats.
(4) Er wordt geen individuele data verkregen via de hogergenoemde vragenlijsten
doorgespeeld naar het behandelende team van artsen en clinici. Dit onderzoek
staat dan ook los van de eventuele klinische opvolging die de patiënten krijgen
voor hun ziekte wat maakt dat patiënten zich niet in een afhankelijke positie
bevinden ten opzichte van de onderzoekers van dit project.
(5) Er worden contactgegevens van de hoofdonderzoeker (dr. Ruth Mark en drs.
Ludo Verdyck) en de onafhankelijke expert (Marrie Bekker) geven waar patiënten
terecht kunnen voor vragen of opmerkingen.