Ontwikkeling van een innovatieve, objectieve, kindvriendelijke, klinische meetmethode om de spraakmotorische vaardigheden van kinderen die stotteren te meten.

Stotteren is een neurologische ontwikkelingsstoornis met een incidentie van 5
tot 11% in de kleuterjaren en een prevalentie van ongeveer 1% bij volwassenen.
Zowel de (waarschijnlijk) multifactoriële oorzaak van stotteren als de
interindividuele verschillen wat etreft herstel zijn nog onbekend. Bovendien
zijn intra-individuele verschillen in vloeiendheid ook nog niet te verklaren.
De afgelopen decennia is er veel onderzoek gedaan naar cognitief-linguïstische
functies, temperament en sociaal-emotioneel gedrag van kinderen die stotteren,
en hun invloed op de ontwikkeling van stotteren. Er werden groepsverschillen
gevonden, maar deze factoren konden inter- en intra-individuele verschillen
nooit volledig verklaren. Bovendien blijkt uit recent onderzoek naar de
onderliggende genetische en neurologische patronen van stotteren een sterke
genetische betrokkenheid. Wat deze patronen precies veroorzaken, is echter nog
niet bekend. Aangezien stotteren kan worden gedefinieerd als storingen in het
spraakmotorische systeem, is het niet verwonderlijk dat veel onderzoekers de
beheersing van spraakmotorische bewegingen bij mensen die stotteren hebben
bestudeerd, d.w.z. het vermogen om bewegingen van tong, lippen, kaak en
stemplooien te coördineren. De spraakmotorische processen die aan het stotteren
ten grondslag liggen, zijn uitgebreid gedocumenteerd bij volwassenen en
vertonen meer variabele, langzamere en fysiologisch verschillende
spraakmotorische bewegingen met een slechtere relatieve timing dan mensen die
niet stotteren, ook tijdens perceptueel vloeiende spraak. Slechts enkele
studies hebben de spraakmotorische dynamiek van stotteren beoordeeld vlak na
het ontstaan, d.w.z. bij kinderen op de kleuterleeftijd. Uit deze studies
blijkt dat kinderen die stotteren meer variabele articulatiebewegingen hebben
dan kinderen die niet stotteren. Tot nu toe heeft onderzoek bijna uitsluitend
de spraakmotorische controle als dichotoom (normaal of gestoord) beschouwd,
waarbij personen die stotteren en personen die niet stotteren op groepsniveau
worden vergeleken. Over het algemeen laten deze onderzoeken een overlap zien
tussen gevallen en controles. Bovendien is de spraakmotorische controle nog
nooit onderzocht rekening houdend met compenserend mondgedrag.
Onderzoekstheorie: In tegenstelling tot deze eerdere studies, stellen wij voor
om de beheersing van spraakmotorische bewegingen te bestuderen als een continue
uitkomst, van extreem zwakke tot extreem sterke beheersing. Dit voorstel is
gebaseerd op de Speech Motor Skills (SMS)-theorie, die stotteren verklaart als
het resultaat van *een aangeboren beperking in het spraakmotorische
controlesysteem om complexe motorische handelingen voor te bereiden en uit te
voeren in aanwezigheid van cognitieve, linguïstische, emotionele en
spraakmotorische vaardigheden. invloeden*. Van mensen die persisteren in
stotteren wordt verondersteld dat ze SMS hebben aan de onderkant van een
continuüm, terwijl mensen die niet stotteren verdeeld zijn over de meer
vaardige kant van het continuüm. Van kinderen die herstellen van stotteren
wordt aangenomen dat ze slechts iets zwakkere of onrijpe SMS hebben. De
SMS-theorie gaat ervan uit dat de spraakmotorische aansturing van mensen die
stotteren op zich niet abnormaal is (zoals wel bij een dysartrie). Het
voorspelt dat dit systeem instabieler (variabeler) wordt met toenemende
complexiteit op motorisch niveau (bijvoorbeeld spreken met hogere snelheid of
kleinere bewegingen), cognitief-linguïstisch niveau (bijvoorbeeld een complexe
verhaallijn vertellen) of op sociaal-emotioneel niveau (bijv. spreken als ze
erg opgewonden of gespannen zijn). In deze situaties hebben mensen met lage SMS
meer kans op stotteren, tenzij zij compensatiestrategieen gebruiken op het vlak
van snelheid-nauwkeurigheid of motorische controle.
Knowledge gap: Om SMS te bestuderen waren tot nu toe alleen invasieve en
tijdrovende methoden beschikbaar, zoals Electro Magnetic Articulography (EMA),
met behulp van tong-, lippen- en kaakelektroden. Deze methoden zijn duur en
ongeschikt voor gebruik bij kleuters of in een klinische setting. Bijgevolg kan
SMS van kinderen die stotteren nu alleen worden beoordeeld met een perceptief
scoresysteem, de Oral Motor Assessment Scale, dat onvoldoende
interbeoordelaarsbetrouwbaarheid heeft. Bovendien bestaat het uit slechts drie
testwoorden, die niet het volledige SMS-complexiteitsbereik dekken. Ten slotte
kan het geen onderscheid maken tussen lage vaardigheid en
compensatie/aanpassing. Het ontbreken van een hulpmiddel om het volledige
bereik van SMS objectief te meten, is een grote lacune in de diagnose en
behandeling van stotteren, waardoor logopedisten niet in staat zijn om de
onderliggende vaardigheid van kinderen die stotteren adequaat bloot te leggen.

De huidige, proof-of-principle-studie heeft tot doel een niet-invasieve,
objectieve SMS-beoordelingstool te ontwikkelen op basis van geautomatiseerde
akoestische metingen die klinisch kan worden toegepast. Het eerste doel is het
bepalen van een objectiveve, akoestische maat die SMS definieert door
akoestische kenmerken van probe woorden te vergelijken met perceptuele scores
van spraakbewegingen. en stotterfrequentie in een stukje spontane spraak (de
huidge gouden standaard). Het tweede doel is te bepalen of deze akoestische
maat van SMS verschillende groepen kinderen kan onderscheiden: een groep
kinderen die stotteret een groep kinderen die niet stottert en een groep
kinderen die hersteld is van stotteren.
Het derde doel is om de akoestische SMS maat van doelwoorden met lage en hoge
complexiteit a) op motorisch en b) op cognitief-linguïstisch niveau te
vergelijken, bij het corrigeren van lip- en kaakbewegingsaanpassingen.

Observationele case-control studie.
Kinderen worden getest in het Erasmus MC Sophia Kinderziekenhuis. Eerst worden
standaard gehoor- en articulatietesten afgenomen om kinderen met gehoor- en
articulatieproblemen (anders dan stotteren) uit te sluiten. Vervolgens worden
de belangrijkste, experimentele spraaktaken uitgevoerd in een geluiddichte
cabine en worden kinderen met video en audio opgenomen. De spraaktaak bestaat
uithet herhalen van non-woorden. In een kindvriendelijke presentatie worden de
beoogde non-woorden auditief gepresenteerd en wordt de kinderen gevraagd elk
item 8 keer te herhalen, waardoor de variabiliteit in het akoestische signaal
tussen deze herhalingen van hetzelfde item kan worden gemeten. Het eerste deel
van de taak bestaat uit non-woorden van een bestaande perceptuele spraaktaak:
de Oral Motor Assessment Scale. Het tweede deel bestaat uit doelwoorden in twee
complexiteitsniveaus (eenvoudig vs. complex) op drie variabelen, a-c: (a)
articulatietempo (normaal tempo vs. up-tempo tempo) (b) mondopening bij
woordinitiatie (grote/open klinkerwoorden vs. kleine/gesloten klinkerwoorden)
en (c) woordlengte (2 lettergreep vs. 4-5 lettergreepwoorden). Het assessment,
inclusief voldoende pauzetijd voor het kind, kan binnen een uur worden
afgerond.

De aard en duur van het gehooronderzoek en de spraaktaken zijn vergelijkbaar
met taken die kinderen gewend zijn te doen in de logopedische behandeling. De
beoordelingen zijn niet invasief, niet cognitief moeilijk en niet
sociaal-emotioneel belastend. Daarom zijn de risico's van deze studie
verwaarloosbaar en de belasting minimaal.
De resultaten van de spraaktaken kunnen bijdragen aan de diagnose stotteren en
kunnen bijdragen aan een behandeladvies op maat.
Het onderzoek wordt als groepsgerelateerd beschouwd omdat het tot doel had de
spraakmotorische vaardigheden van stotterende kinderen, herstelde kinderen van
stotteren, in vergelijking met kinderen die niet stotteren, vast te stellen.