De effectiviteit van een gepersonaliseerde executieve functie trainingsprogramma voor kleuters met een ernstige aangeboren hartafwijking.

Ontwikkelingen in prenatale en neonatale zorg hebben geleid tot verbeterde
overlevingskansen in kinderen met een ernstige hartafwijking (CHD), met
overlevingskansen tot 90%. Sinds deze toegenomen overlevingskansen komen
neurocognitieve- en psychologische problemen steeds meer naar voren bij deze
kinderen, zoals problemen in het executief functioneren. Executief functioneren
(EF) is een verzamelnaam voor meerdere hogere-orde cognitieve processen
cruciaal voor zelf-regulerend en doelgericht gedrag. Frequent veronderstelde
componenten zijn inhibitie, inclusief motorische inhibitie en aandacht,
werkgeheugen en cognitieve flexibiliteit. EF problemen op jonge leeftijd
resulteren vaak in emotieregulatie problemen, gedragsproblemen, sociale
problemen en leerproblemen. Dit kan leiden tot verminderd sociaal functioneren,
een lager opleidingsniveau en een lagere positie op de arbeidsmarkt. Kinderen
met ernstige CHD hebben mogelijk een aanvullend risico op EF problemen doordat
EF ontwikkeling is ingebed in de sociale context van een kind. Er wordt steeds
meer bekend over hoe beangstigend de CHD diagnose en behandeling kunnen zijn
voor ouders. Dit zou de interacties met hun kind negatief kunnen beïnvloeden
met een mogelijk negatieve impact op de EF ontwikkeling van het kind. Kijkend
naar de wederkerigheid van relaties zou het ook kunnen dat de ziekte van het
kind en/of diens emotionele en gedragsproblemen gerelateerd aan EF
moeilijkheden, een negatieve impact hebben op de ouder-kind relatie,
opvoedingsgedrag en ouderlijk welzijn. Echter is er nog weinig bekend over deze
verbanden, met name omtrent vaders. Een beter begrip van de wisselwerking
tussen biologische en psychosociale factoren op EF ontwikkeling is nodig ten
behoeve van betere ontwikkelingsuitkomsten voor deze kwetsbare groep kinderen.

In recentelijk onderzoek is naar voren gekomen dat EF verbeterd kunnen worden
door training. Vanwege neurale plasticiteit lijkt de leeftijdsperiode van twee
tot zes jaar oud de meest effectieve trainingsperiode te zijn. Na deze periode
zijn EF verbeteringen mogelijk niet blijvend of generaliseerbaar. Huidige EF
trainingprogramma's zijn niet gepersonaliseerd ('aangepast'), maar bieden
hetzelfde programma ongeacht de specifieke EF problemen van het kind. Dit
verklaart mogelijk de beperkte effecten van deze programma's. Vooralsnog is er
geen effectief EF trainingsprogramma voor kinderen met CHD.
In een voorstudie, gefinancieerd door Stichting Hartekind, hebben we de
haalbaarheid onderzocht van een gepersonaliseerd trainingsprogramma genaamd
'Kleuter Extra' in 4-6 jarige kinderen met ernstige CHD. Binnen een week werden
31 kinderen aangemeld, wat een grote behoefte aan een dergelijke training
impliceert. Direct na de training lieten de kinderen klinisch relevante
verbeteringen zien op de getrainde EF met Cohen's d effectgroottes variërend
van 0.19 tot 2.41 (>1.00 op vijf van de negen taken). Er werden ook
verbeteringen gevonden op niet getrainde EF en op taken waarbij meerdere EF
gecombineerd werden. Dit wijst mogelijk op een generalisatie effect. Ouders en
leerkrachten rapporteerden spontaan positieve resultaten in het dagelijks
leven. Gezien deze veelbelovende resultaten is het huidige gerandomzieerde,
gecontroleerde onderzoek ontworpen om de effectiviteit van dit
trainingsprogramma te onderzoeken in kleuters met een ernstige CHD.

Op basis van deze achtergrond is de huidige studie ontworpen om de
effectiviteit te onderzoeken van een gepersonaliseerd EF trainingsprogramma
voor kleuters met een ernstige CHD. Een secundair onderzoeksdoeleind is om de
interacties te verkennen tussen de ouder-kind relatie en de EF ontwikkeling van
het kind. Indien effectief gebleken, zal een EF training voor kinderen met
ernstige CHD hun ontwikkelingsuitkomsten verbeteren.

De effectiviteit onderzoeken van een gepersonaliseerd EF trainingsprogramma
voor 4-tot-6-jarige kinderen met een ernstige hartafwijking.

Secundaire onderzoeksdoeleinden:
- De samenhang tussen de effectiviteit van de training met het ziektebeeld van
de aangeboren hartafwijking en karakteristieken van de behandeling en met
demografische gegevens van kind en ouders
- De interacties verkennen tussen de ouder-kind relatie en de EF ontwikkeling
van het kind.

Dit is een gerandomiseerd, gecontroleerd, enkelblind multi-center onderzoek.

De interventie betreft het gepersonaliseerde trainingsprogramma 'Kleuter Extra', ontwikkeld door Lex Wijnroks van de Universiteit Utrecht. 'Kleuter Extra' bestaat uit een cognitieve testbatterij en een EF-trainingsprogramma welke wordt gegeven door getrainde psychologen. De taken van de testbatterij verschillen van de trainingsprogramma spelletjes. De testbatterij omvat tien taken welke inhibitie meten, selectieve en volgehouden aandacht, werkgeheugen, cognitieve flexibiliteit en de onderlinge integratie van deze functies. Kinderen moeten bijvoorbeeld voor de werkgeheugen taak luisteren naar een cijferreeks en deze hardop reproduceren. De afname duurt ongeveer 45 minuten. Test normen zijn beschikbaar. De specifieke EFs die beneden gemiddeld blijken te zijn, kunnen vervolgens getraind worden. Er wordt een op maat gemaakt, individueel trainingsprogramma opgesteld door de trainer voor elk kind op basis van de individuele prestaties op de testbatterij en door spelletjes te selecteren uit de beschikbare spelletjesachtige taken van het trainingshandboek. Het programma bestaat uit meerdere spelletjesachtige taken gericht op het verbeteren van de specifieke functies waar het kind moeite mee heeft, zoals een memory spel. De trainer selecteert niet alleen taken op basis van de scores op de testbatterij, maar ook op de (ontwikkelings)leeftijd van het kind en diens interesses om maximale inzet te verzekeren. De spelletjesachtige taken kunnen op verschillende moeilijkheidsniveaus worden gespeeld en een kind start met een niveau dat gelijkstaat aan diens initiële prestatieniveau. Vervolgens moet een kind een specifiek criterium behalen voordat het kind door kan naar het volgende niveau. De trainer selecteert taken en moeilijkheidsniveaus voor de volgende trainingssessie op basis van de prestaties van het kind tijdens de vorige trainingssessie. Het trainingsprogramma bestaat uit 16 sessies van twee keer per week welke ongeveer 30 minuten duren. Alle ouders ontvangen het boek 'Speels Brein' en de aanvullende, leeftijdsgeschikte folder van het boek. Het boek is beschikbaar in het publieke domein en geschreven voor ouders van kinderen met kwetsbare hersenen. Het bestaat uit spelletjes en informatie over hersenontwikkeling. De beschreven spelletjes zijn ontworpen om de neurocognitieve functies van 0-4 jarige kinderen te stimuleren. De leeftijdsgeschikte aanvullende folder bestaat uit een uitbreiding op spelletjes van de originele editie zodat deze spelletjes nog geschikter zijn voor kleuters. Aangezien het boek publiekelijk beschikbaar is en bekend bij ouders van kinderen met een CHD, zal het geven van het boek hopelijk vertekening voorkomen van ouders die wel of niet het boek hebben gelezen. Bovendien leidt het geven van het boek aan de ouders in de controleconditie hopelijk ook tot een vermindering van het Hawthorne effect, aangezien dit hen een zekere aandacht heeft.

Risico's
De kinderen zullen EF- en informatieverwerkingsonderzoeken ondergaan die ook
zoals gebruikelijk in reguliere neuropsychologische zorg worden ingezet. Deze
testen kosten tijd, maar kinderen beleven meestal plezier aan deze testen en de
aandacht van de onderzoeker. Zonder motivatie van het kind zijn de resultaten
minder betrouwbaar dus de testen worden zo prettig mogelijk gemaakt.

Dit geldt ook voor de EF taken in het trainingsprogramma. Deze zijn speciaal
ontworpen voor jonge kinderen en aantrekkelijk gemaakt om hun aandacht en
motivatie vast te houden. De testleider en trainers zijn gekwalificeerde
pscyhologen die ervaring hebben in het werken met jonge kinderen en op basis
van onze ervaring verwachten we dat kinderen plezier beleven aan de een-op-een
interacties en aandacht van de psycholoog

De vragenlijsten voor ouders zijn zoveel mogelijk beperkt in tijd om belasting
te minimaliseren. Ouders krijgen de mogelijkheid om de vragenlijsten in te
vullen wanneer hun kind de EF testbatterij maakt, tijd die ze anders wachtend
moeten doorbrengen. Indien toepasbaar kan de andere ouder(s) die niet aanwezig
is bij de meting, de vragenlijsten in de daaropvolgende week thuis online
beantwoorden. In paragraaf ''8.3.1.1. Study assessment procedures'' van het
onderzoeksprotocol is een gedetailleerde beschrijving te vinden van deze
procedures. Er zijn verder geen risico's verbonden aan deelname aan deze
studie.

Voordelen
Gezien de onzekerheid over de uitkomsten, verwachten we op basis van de
nulhypothese dat participanten en hun ouders geen direct voordeel zullen
ontlenen aan deze studie. Als de interventie echter effectief blijkt zullen
kinderen en ouders in de interventie groep direct profiteren. Zowel de
interventiegroep als de controlegroep ontvangen het boek 'Speels Brein' met
informatie over neurologische ontwikkeling van kinderen met kwetsbare hersenen
en leeftijdsgeschikte spelletjes om de neurologische ontwikkeling te
ondersteunen. Bovendien kunnen ouders aan het einde van de studie de
individuele testresultaten van hun kind opvragen met een begeleidende brief van
de psycholoog die hun kind heeft onderzocht. Over het algemeen zullen kinderen
met CHD uiteindelijk profiteren van deze studie doordat het mogelijk leidt tot
meer bewijs voor de effectiviteit van EF trainen bij deze kinderen, samen met
meer inzicht in de wederkerige relatie tussen de ouder-kind relatie en EF
ontwikkeling.

De doelgroep zijn kinderen met ernstige CHD. Deze groep is gekozen doordat hun
conditie en behandelingen hen kwetsbaarder maakt voor een hoge comorbiditeit
met EF problemen welke een zeer negatief effect heeft op hun verdere
ontwikkeling. Jonge kinderen (kleuters) dienen geïncludeerd te worden doordat
de effectieve periode voor EF trainen tussen de 2 en 6 jaar lijkt te zijn.